骨囊肿多次复发，还是单纯性骨囊肿吗？如何区分单纯性骨囊肿和动脉瘤样骨囊肿，详见以下病例——

（1）病例介绍
：患者，女，13岁，主因左股骨远端骨囊肿术后4年伴疼痛2个月，门诊收入院。患者于4年前因摔伤就诊于当地医院，摄片后诊断为“股骨远端骨囊肿”（图2‐1），遂行“股骨远端病灶刮除植骨术”，术后病理为“骨囊肿”。术后一直门诊复查，术后40个月和43个月于当地医院行“病灶穿刺注射甲泼尼龙”。近2个月感觉左大腿疼痛，摄片示左股骨远端溶骨破坏，皮质膨胀，门诊收入院治疗。

图2‐1 4年10个月前初次发现股骨远端溶骨破 坏，初次手术前X 线片

入院查体：患者跛行，左膝关节外侧纵行原切口瘢痕，局部皮肤不红，皮温不高，局部肿胀质韧，有压痛，膝关节屈伸活动不受限。

影像学检查：X 线片示左股骨干中下段及股骨髁溶骨性破坏，可见多个透亮的分隔，基质较为均一，边界清楚，皮质呈轻度膨胀改变，未见骨膜反应及皮质外的软组织肿块影（图2‐2）；增强CT 扫描显示股骨下端溶骨性改变，髓内未见明显强化，溶骨区域边缘局部有硬化缘（图2‐3）。

血常规及生化检验指标无异常。将外院病理切片再次会诊考虑：囊性病变伴动脉瘤样骨囊肿结构。

完善术前准备后，在连续硬膜外麻醉下手术，病灶刮除前于髓腔典型病灶区域取出2cm 3大小组织送冰冻切片组织学检查，冰冻活检病理考虑为良性病变伴有局灶细胞生长活跃。遂行左股骨病灶刮除，异体骨植骨术。患者仰卧位，气囊止血带下手术。沿左大腿下段外侧原手术切口切开皮肤皮下、阔筋膜，自股外侧肌下缘分离显露股骨下段，切开骨膜并向两侧推开，开2cm×10cm骨窗，可见病灶内有少量浅黄色液体，彻底刮除病灶内病变组织，取异体骨松质植入。放置负压引流管，关闭伤口。术后常规应用抗生素7～10天，24小时内引流＜20ml 后拔除引流管。术后病理报告为骨囊肿局部细胞生长活跃。（图2‐4）患者术后两周伤口一期愈合拆线出院，局部摄片原病灶区域植骨充分，（图2‐5）医师叮嘱患者术后4～6周拄拐杖，左下肢免负重下地活动，术后6～8周开始部分负重活动。

患者坚持门诊定期复查，第2次术后9个月随访发现股骨远端外侧局灶性透亮区域，术后11个月、15个月发现透亮区域增大，且向近端扩展。术后17个月开始出现左大腿远端疼痛，行走后加重，术后19个月再次复查摄片发现左股骨下段溶骨性改变范围较前明显增大，（图2‐6，图2‐7）门诊考虑“骨囊肿术后复发”再次收入院治疗。

图2‐2 初次手术刮除植骨术4年10个月后就诊时X 线片，股骨中下段溶骨改变，可见多个类圆形透亮区域

图2‐3 初次手术刮除植骨术4年10个月后就诊时CT 片，股骨中下段溶骨改变，基质较均一，边界清楚，皮质完整

图2‐4 第二次手术后病理

图2‐5 第二次刮除植骨手术后X 线片，原病灶区域植骨后影像

图2‐6 第二次手术后19个月X 线片，股骨中下段溶骨改变

图2‐7 第二次手术后19个月CT，股骨中下段溶骨改变，造影剂注射后显示增强

入院查体：左膝部可见原手术切口瘢痕，大腿下段双侧周径相等，局部无明显肿胀，皮肤不红，局部无明显压痛，膝关节屈伸活动不受限。

完善常规生化检查及术前准备，在连续硬膜外麻醉下行病灶刮除异体骨人工骨植骨术，原切口进入后显露股骨开窗，可见有淡黄色液体流出，并有淡黄色囊壁样结构，予以刮除病灶并用高速磨钻打磨，高压脉冲冲洗枪冲洗后植入人工骨及异体骨松质。术后伤口愈合良好，拆线出院。术后病理考虑动脉瘤样骨囊肿，可能伴发纤维结构不良，局灶细胞生长活跃（图2‐8）。术后影像病灶部位植骨充分（图2‐9），医师叮嘱患者术后4～6周拄拐杖，左下肢免负重下地活动，术后6～8周开始部分负重活动。

术后定期复查，第3次术后10个月X 线开始发现股骨下段溶骨性改变，且逐渐增大，术后48个月开始出现疼痛及活动后加重，门诊再次以“骨囊肿术后复发”收入院治疗。

入院查体无其他阳性体征，X 线显示股骨下段大范围透亮带（图2‐10），CT 显示股骨远端不规则密度改变，局部骨皮质增厚（图2‐11）。

图2‐8 第三次刮除植骨手术后病理

图2‐9 第三次刮除植骨手术后X 线片

图2‐10 第三次术后48个月X 线片，股骨中下段再次溶骨性改变

图2‐11 第三次术后48个月CT 片，股骨中下段溶骨改变，边界清楚，皮质完整

完善术前准备后，原手术入路进入后开骨窗2cm×16cm，可见股骨远端囊性变，内有少量膜状物及淡黄色清亮液体，刮除膜状物及原植骨部分，用高速磨钻打磨髓腔内骨嵴至正常骨（图2‐12）。用骨水泥填充空腔，并用钛板螺丝钉内固定。大体标本可见大量原异体骨与自体骨植入物及新生的质软组织，部分植骨区域愈合（图2‐13）。术后伤口愈合良好拆线出院。术后病理报告为增生的纤维性囊壁结构，伴有出血，含铁血黄素沉着，少量多核巨细胞及反应性新生骨，考虑动脉瘤样骨囊肿（图2‐14）。术后影像显示骨水泥填充充分，钛板位置固定良好（图2‐15）。

图2‐12 第四次术中刮除后髓腔，去除所有骨嵴

图2‐13 第四次术后大体标本，原植骨区域及部分质软病灶组织

图2‐14 第四次术后病理：动脉瘤样骨囊肿

图2‐15 第四次手术填充骨胶固定后X 线片

（2）专家分析
：动脉瘤样骨囊肿（ABC）属于类肿瘤疾病，是一种单发的、膨胀的溶骨性病变。常见于少年儿童，几乎50%以上介于10～20岁。ABC 可以发生于任何骨，最常见的部位是长骨的干骺端，尤其是膝关节周围以及脊柱部位。发生于扁骨上的ABC 大部分位于骨盆。

ABC 可分为原发性和继发性两种类型，原发的ABC 约占50%，其余的可以继发于其他病变。对于原发的ABC 的形成原因目前并不是十分清楚，其生长速度变化较大，有的病例生长缓慢历经数年才能被发现，而有的则呈快速生长以致很短的时间即可达到很大的体积。极少数病例可能静止无痛，在数月或者数年后逐渐成熟、骨化以及自发消退。原发的ABC目前未有恶变的报道，但是侵袭性的ABC 往往与毛细血管扩张型骨肉瘤难以鉴别，在临床工作中应当引起重视。

ABC 治疗的方法取决于病变的部位和侵袭程度，虽然ABC 是一种类肿瘤疾病，其手术治疗的结果与良性肿瘤相仿。大多数的肢体ABC 可以通过刮除和高速磨钻打磨而清除病灶，局部的复发率报道不一，不活跃的1 期病变刮除后几乎不复发；2 期病变刮除后20%～30%复发，3 期病变伴有明显的软组织包块刮除复发率可达50%。广泛切除或扩大刮除辅助骨水泥或其他物理灭活方法几乎不复发。对于大多数的未成年患者，笔者认为仍以刮除植骨为主要治疗手段，以期骨愈合，尽量减少对骺端的影响。该患者系多次手术复发，在外院手术病理考虑“骨囊肿”，我院会诊考虑为“动脉瘤样骨囊肿”，复发原因考虑为该病灶为2～3 期病变，单纯刮除植骨仍易残留囊壁而导致复发，在第4次手术时考虑患者已成年，骨骺闭合，故而采取了扩大刮除骨水泥填充并辅助固定的手术方式，术中开窗彻底，对于每一个范围的高速磨钻打磨都做到直视下进行，用骨水泥填充材料等，大大降低了其复发的风险。

图2‐16 第四次术后9个月（至今），植入骨 胶部位及周围未见透亮区域，固定良好

（3）诊断要点
：骨肿瘤的诊断应遵循临床、影像、病理三结合的原则。该患者为复发病例，原诊断为骨囊肿，其多次复发的特点不太支持作为单纯的骨囊肿，影像学表现为干骺端的溶骨性改变并呈现分隔状，病灶内基质均一，由于是多次复发的病例，故而其溶骨性病灶腔内液平并不典型，外院病理在我院会诊考虑为动脉瘤样骨囊肿。本次复发后溶骨性改变仍位于初次病变部位，且由于初次手术采用的植骨术，在判断复发和植骨吸收上不容易区分，但是结合患者的症状和影像学表现可以确定为复发。如果在考虑恶性病变的诊断时，再次的穿刺活检则显得尤为重要，在本病例中由于首先考虑为良性病变，所以不再行活检。

（4）治疗原则
：ABC 属于类肿瘤疾病，所以在治疗的原则上与良性肿瘤相似。方法的选择取决于病变的位置和病灶的活跃程度。对于肢体的ABC 经典的外科治疗方法是刮除术，病灶的侵袭程度同样作为重要的参考指标，生长迅速且伴有软组织包块的病例，整块切除的广泛外科边界则为首选。对于本病例，从初次手术术前影像学资料来分析，刮除术是比较妥当的。在替代材料方面，仍以生物型材料填充为主，包括自体骨、异体骨松质等。本病例因多次复发，最终采用骨水泥作为填充材料，其一作为一种惰性材料填充固定，更重要的是便于随访早期观察到复发的可能性。

（5）随诊结果
：术后3个月复查局部无明显肿胀，患者行走及上下楼运动正常。随访1年，目前局部未见异常，行走不受限。X 线显示骨水泥与骨质交界处未见透亮带及其他异常，钛板螺丝钉固定牢靠（图2‐16）。

（6）经验教训
1）在诊断方面：单纯性骨囊肿和动脉瘤样骨囊肿的区分，初次手术基于单纯骨囊肿的治疗，在病灶的刮除彻底性方面可能不够。此外，患者初次就诊时年龄较小，病灶位置接近骺端，病灶处于较为活跃的时期，一定程度上增大了复发的风险。

2）在空腔的填充材料方面：基于良性病变的考虑而进行了植骨，但是多次的复发使得病灶的处理变得困难，对于多次复发的侵袭性ABC，骨水泥填充材料应该是一个不错的选择。前提是必须有良好的扩大刮除，对囊壁的彻底清除。

（刘巍峰）

参考文献
1.Burch S，Hu S，Berven S.Aneurysmal bone cysts of the spine.Neurosurg Clin N Am，2008，19（1）：41‐47

2.Mankin HJ，Hornicek FJ，Ortiz‐Cruz E，et al.Aneurysmal bone cyst：a review of 150 patients.J Clin Oncol，2005，23（27）：6756‐6762

3.Cot alorda J，Kohler R，Sales de Gauzy J，et al.Epidemiology of aneurysmal bone cyst in children：a multicenter study and literature review.J Pediatr Orthop B，2004，13（6）：389‐394

4.Maas EJ，Craig JG，Swisher PK，et al.Fluid‐fluid levels in a simple bone cyst on magnetic resonance imaging. Australas Radiol，1998，42（3）：267‐270

5.Cot alorda J，Bourel e S.Modern concepts of primary aneurysmal bone cyst.Arch Orthop Trauma Surg，2007，127（2）：105‐114
 

来源：《骨肿瘤》
作者：牛晓辉 郝林
参编：廉永云 贾健 赵承斌 张 清 郝林
页码：6-13
出版：人民卫生出版社